井架图5等。, 2023
大多数VANGL2变异体无法挽救运动神经元的迁移。(A–A′)未注射Tg(isl1a:GFP)兄弟的代表性后脑在36 hpf时(A),运动神经元已从菱形体4(r4)迁移到菱形体6(r6)。从(A′)中示意的r4(黑线)测量偏移距离(品红色线)。(B–B′)vangl2m209的代表后脑;36 hpf(B)的Tg(isl1a:GFP)纯合子突变,运动神经元未能从r4迁移到r6。迁移距离的测量如(B′)所示。(C–C′)vangl2m209的代表后脑;36 hpf时的Tg(isl1a:GFP)纯合突变体在1细胞期注射WT VANGL2 mRNA,一些神经元退出r4(箭头)。偏移距离的测量如(C′)所示。(D) Isl1a的代表 + 36hpf时从r4迁移距离的神经元表型。每个点表示一个胚胎。由未注射纯合子vangl2m209突变数据范围定义的彩色编码区域:在/无救援为灰色,在/救援为绿色。在注射WT VANGL2 mRNA的纯合vangl2m209突变胚胎中,高于突变范围的迁移距离被定义为“拯救”。p值表示基于每组的救援和突变类别的Fisher精确检验。注射WT VANGL2 mRNA可部分挽救神经元迁移(统计测试见补充表3)。(E) Isl1a的代表 + 在注入编码不同VANGL2 VUS的mRNA的纯合vangl2m209突变体中,通过36 hpf时r4的迁移距离得出的神经元表型。每个点表示单个胚胎,彩色编码区域和点表示与面板D中未注射纯合子突变数据的阈值进行比较。在将拯救和突变类别与未注射纯合vangl2m209突变体和注射WT VANGL2 mRNA的纯合vangl2m209突变进行比较时,根据Fisher精确测试的结果对变体进行排序和分组(统计测试见补充表4)。A–C:背视图,前向上。D-E:Fisher精确测试,****:p<0.0001. 比例尺:20μm。